Latar Belakang. Leptospirosis merupakan penyakit yang disebabkan olehpatogen Leptospira, ditularkan dari hewan ke manusia. Kejadian lepotopsirosisdiduga dipengaruhi oleh kontak tikus/hewan peliharaan, mandi dikolam, mandidi sungai, banjir, luka di kaki, pekerjaan tani, kontak air kotor, dan selokan yangkotor. Penelitian ini bertujuan menganalisis faktor lingkungan dan perilaku yangmempengaruhi kejadian leptospirosis.Subjek dan Metode. Penelitian ini merupakan penelitian observasional analitik,dengan pendekatan kasus kontrol. Penelitian ini dilakukan di KabupatenBoyolali. Sampel dipilih dengan exhaustive sampling. Variabel dependen yaitukejadian penyakit leptospirosis. Variabel independen faktor lingkungan danperilaku. Data dianalisis dengan model analisis jalur (path analysis).Hasil. Ada pengaruh riwayat luka (b=1.43; CI 95% 0.59 sd 2.26; p<0.001), jeniskelamin perempuan (b=0.10; CI 95% -0.74 sd 0.95; p=0.813), dan usia <40tahun (b= -0.07; CI 95% -0.92 sd 0.79; p = 0.878) terhadap penurunan logitrisiko Leptospirosis. Ada pengaruh keberadaan hospes (b=0.94; CI 95% -0.11 sd1.90; p=0.053), perilaku higiene dan penggunaan APD (b=2.08; CI 95% 1.15 sd3.02; p<0.001) terhadap peningkatan logit risiko riwayat luka. Ada pengaruhkondisi selokan yang buruk (b=3.59; CI 95 % = 2.28 sd 4.89; p<0.001) dankondisi TPS yang buruk (b=2.47; CI 95% =1.17 sd 3.76; p<0.001) terhadappeningkatan logit risiko keberadaan hospes. Ada pengaruh perilaku higiene danpenggunaan APD yang buruk terhadap peningkatan logit risiko kondisi selokanyang buruk (b=1.69; CI 95 % =0.85 sd 2.25; p<0.001). Ada pengaruh kondisiselokan yang buruk terhadap peningkatan logit kondisi TPS (b=0.55; CI 95 % =0.39 sd 0.10; p<0.001).Kesimpulan. Ada pengaruh langsung dari riwayat luka, usia dan jenis kelaminterhadap kejadian leptospirosis. Ada pengaruh tidak langsung dari keberadaanhospes, perilaku higiene, penggunaan APD, kondisi selokan yang buruk, kondisiTPS terhadap kejadian Leptospirosis.Kata kunci: Analisis Jalur, Leptospirosis, perilaku, lingkungan.