Latar Belakang: Osteosarkoma merupakan keganasan tulang primer yang paling sering menyerang anak-anak dan remaja. Respons histopatologi terhadap kemoterapi neoajuvan merupakan indikator penting dalam prognosis pasien, di mana ukuran tumor menjadi salah satu faktor yang memengaruhinya. Penelitian ini bertujuan untuk menganalisis hubungan antara ukuran tumor dengan respons kemoterapi neoajuvan pada anak dengan osteosarkoma di RSUD Dr. Moewardi Surakarta. Metode: Penelitian ini merupakan studi observasional analitik dengan desain cross-sectional. Sampel diambil menggunakan teknik consecutive sampling dari data rekam medis pasien osteosarkoma usia 0-18 tahun periode tahun 2023-2024. Analisis data dilakukan menggunakan uji Chi-Square untuk menilai hubungan perubahan ukuran tumor dengan respons kemoterapi berdasarkan skor Huvos. Hasil: Terdapat hubungan yang signifikan antara ukuran tumor dengan respons kemoterapi neoajuvan (p-value = 0,009). Mayoritas pasien dengan tumor yang mengecil menunjukkan respons kemoterapi yang baik, sedangkan tumor yang membesar cenderung menunjukkan respons buruk. Sementara itu, usia (p = 0,633) dan jenis kelamin (p = 0,220) tidak memiliki hubungan yang signifikan dengan respons kemoterapi. Simpulan: Terdapat hubungan signifikan antara ukuran tumor dengan respons kemoterapi neoajuvan pada anak dengan osteosarkoma, di mana pengecilan tumor berasosiasi dengan respons histopatologi yang lebih baik.