Osteosarkoma merupakan tumor ganas yang sering dijumpai pada anak dan remaja, tumor ini bersifat agresif dan berpotensi bermetastasis dini, sehingga keterlambatan diagnosis dapat memengaruhi luaran terapi, termasuk respons kemoterapi neoajuvant. Mengingat adanya kontradiksi hasil pada penelitian-penelitian sebelumnya mengenai pengaruh keterlambatan diagnosis terhadap respons kemoterapi, studi ini menawarkan kebaruan dengan menguji ulang hubungan tersebut pada karakteristik populasi dan metodologi yang berbeda. Penelitian ini bertujuan untuk menganalisis hubungan antara keterlambatan diagnosis dengan respons kemoterapi neoajuvant pada anak dengan osteosarkoma di RSUD Dr. Moewardi Surakarta. Penelitian ini merupakan studi observasional analitik dengan desain cross-sectional. Sebanyak 28 sampel dipilih melalui teknik consecutive sampling berdasarkan kriteria inklusi dan eksklusi. Analisis data dilakukan menggunakan uji Fisher’s Exact karena syarat uji Chi-Square tidak terpenuhi. Hasil penelitian menunjukkan mayoritas pasien tidak mengalami keterlambatan diagnosis (75%) dan mengalami respons kemoterapi neoajuvant yang buruk (64,3%). Adapun proporsi kejadian keterlambatan diagnosis sebesar 25% dan respons kemoterapi yang baik sebesar 35,7%. Analisis bivariat menghasilkan nilai p = 0,364 (p > 0,05), yang mengindikasikan bahwa tidak terdapat hubungan yang signifikan secara statistik antara keterlambatan diagnosis dengan respons kemoterapi neoajuvant pada anak dengan osteosarkoma. Tidak terdapat hubungan yang signifikan antara keterlambatan diagnosis dengan respons kemoterapi neoajuvant pada anak osteosarkoma di RSUD Dr. Moewardi Surakarta.